厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業）「Menkes病・occipital horn症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究」平成22年度 総括・分担研究報告書（page 25/94）[厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業）「Menkes病・occipital horn症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究」平成22年度 総括・分担研究報告書]

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平平成22年度厚生労働科学研究費補助金(難治性疾患克服研究事業)Menkes病・occipital horn症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究分担報告書研究課題:「Menkes病の新規治療の治療効果とmicroPE....

平平成22年度厚生労働科学研究費補助金(難治性疾患克服研究事業)Menkes病・occipital horn症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究分担報告書研究課題:「Menkes病の新規治療の治療効果とmicroPETを用いた分子イメージングの研究」分担研究者新宅治夫(大阪市立大学小児科・教授)研究協力者武田泰輔(大阪市立大学小児科・大学院)野村志保(大阪市立大学小児科・大学院)二宮英二(大阪市立大学小児科・大学院)若原良平(大阪市立大学小児科・病院講師)藤岡弘季(大阪市立大学小児科・非常勤講師)野崎聡(理化学研究所・研究員)和田康弘(理化学研究所・研究員)渡辺恭良(理化学研究所・チームリーダー)研究報告研究要旨今回我々はメンケス病に対する、銅・ジスルフィラム併用療法の効果をmicroPET imagingによる動物実験で検討した。C3H/Heマウス及びメンケス病モデルマウスであるマクラマウスを使用した。①C3H/Heマウス、ジスルフィラム投与あり、②C3H/Heマウス、ジスルフィラム投与なし③マクラマウス、ジスルフィラム投与あり、④マクラマウス、ジスルフィラム投与なしの4群にマウスを分け、①と③ではジスルフィラム腹腔内投与30分後に64CuCl2を尾静脈から投与した。②と④では64CuCl2のみを投与した。64CuCl2投与直後から4時間連続、および24時間後から1時間microPET装置にて撮像した。結果、④群ではマウス脳でほとんど取り込みがみられず、②群では一定の取り込みが認められた。①群と③群では著明に64CuCl2取り込みが同程度に増加していた。microPETという新しいモダリティーを用いた実験でメンケス病に対する銅・ジスルフィラム併用療法の効果を確認した。①と③の取り込みは同程度であることから、ATP7Aの機能にかかわらず、ジスルフィラムは脳の銅取り込みを改善すると考えられた。A.研究目的メンケス病に対する、銅・ジスルフィラム併用療法の効果をmicroPETを用いて解析する。microPETというモダリティーを用いることで、画像的にかつ、銅の体内動態について解析するB.研究方法C3H/Heマウス及びメンケス病モデルマウスであるマクラマウス(帝京大学から供与)を使用した。①C3H/Heマウス、ジスルフィラム投与あり②C3H/Heマウス、ジスルフィラム投与なし③マクラマウス、ジスルフィラム投与なし④マクラマウス、ジスルフィラム投与なしの4群にマウスを分け、①と③ではジスルフィラム腹腔内投与30分後に23