厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業）「Menkes病・occipital horn症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究」平成22年度 総括・分担研究報告書（page 26/94）[厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業）「Menkes病・occipital horn症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究」平成22年度 総括・分担研究報告書]

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概要：
64CuCl2を尾静脈から投与した。②と④では64CuCl2のみを投与した。64CuCl2投与直後から4時間連続、および24時間後から1時間microPET(Focus220,Siemens, USA)にて撮像した。撮影終了後に解剖し、脳をスライスして、im....

64CuCl2を尾静脈から投与した。②と④では64CuCl2のみを投与した。64CuCl2投与直後から4時間連続、および24時間後から1時間microPET(Focus220,Siemens, USA)にて撮像した。撮影終了後に解剖し、脳をスライスして、imaging plateにてinvitroでも解析した。C.研究結果投与された64CuCl2は尾静脈から静脈系を介して、心臓へ入り、その後心臓から全身に駆出された。その後ほとんどの銅は肝臓へ蓄積し、一部は胆汁への排泄がみられた(図)。脳での64CuCl2取り込みは直後から上昇しはじめて、24時間後もまだわずかに増加していた。脳内での銅取り込みの解析では、④群ではマウス脳でほとんど取り込みがみられず、②群では一定の取り込みが認められ、脳室内に多くみられた。①群と③群では著明に64CuCl2取り込みが同程度に増加していた。Invitroでの解析でも同様な結果が得られた。D.考察microPETという新しいモダリティーを用いた実験でメンケス病に対する銅・ジスルフィラム併用療法の効果を確認した。ATP7Aの機能にかかわらず、ジスルフィラムは脳の銅取り込みを改善すると考えられた。F.健康危険情報無し。G.研究発表1.論文発表無し。E.結論今後さらなる検討が必要であるが、microPETを用いた、分子イメージング技術より全身臓器での銅動態をとらえることができることが期待できた。2.学会発表1) Hiroki Fujioka, Taisuke Takeda, ShihoNomura, Eiichi Ninomiya, Chie Fujisawa,Hiroko Kodama, Haruo Shintaku Effect ofdisulfilam on mental status with a patient24