厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業） 「Menkes 病・occipital horn 症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究」 平成23年度 総括・分担研究報告書（page 99/118）[厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業） 「Menkes 病・occipital horn 症候群の実態調査、早期診断基準確立、治療法開発に関する研究」 平成23年度 総括・分担研究報告書]

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概要：
正常マウス(C3H/Heマウス)メンケス病モデルマウス(マクラマウス)※帝京大学より提供毛は白色で、ヒゲがねじれている。研究目的?メンケス病の....

正常マウス(C3H/Heマウス)メンケス病モデルマウス(マクラマウス)※帝京大学より提供毛は白色で、ヒゲがねじれている。研究目的?メンケス病の治療として、ヒスチジン銅の皮下注射が行われているが、中枢神経障害の改善は乏しい。?近年、銅と脂溶性銅キレート剤であるジスルフィラムの併用療法による中枢神経障害の改善が期待されている。?メンケス病では、中枢神経のみならず、ATP7A異常により、全身臓器の銅分布異常がある。メンケス病モデルマウス(マクラマウス)では、腎臓での銅蓄積が知られている。?今回、メンケス病モデルマウスに対し、脂溶性銅キレート剤であるジスルフィラム、水溶性銅キレート剤であるペニシラミンを投与し、microPETを用いて、脳への銅集積と腎臓での銅排泄能に関して検討した。